DISKUSSION.

Denne kliniske retningslinje for fysioterapi til personer med rygsøjlegigt (aksial spondyloartrit) med fokus på morbus Bechterew er den første danske gennemgang, som dækker alle faser af den fysioterapeutiske arbejdsproces fra første kontakt med patienten og til afslutning af behandlingsforløbet. Det er sandsynligvis også den første af sin art på verdensplan. Kliniske retningslinjer bør i udgangspunktet tage fat i en klinisk problemstilling og ikke i bestemte metoder eller fag. Imidlertid er der i den danske retningslinje for Aksial spondylarthritis kun overordnede anbefalinger om at anvende træningsterapi, samt at genoptræningen bør foregå under vejledning af et specialiseret team og at vedligeholdelsestræning bør tilbydes i rammer, hvor der er kyndigt personale, eller evt. fysioterapeuter med speciel interesse i sygdommen. (www.danskreumatologiskselskab.dk/fileadmin/DRS/kliniskeretningslinjer/SpA_retningslinie_DRS.pdf). Endvidere er der også kun overordnede anbefalinger om at anvende træning i de internationale kliniske retningslinjer. Derfor er der behov for en monofaglig klinisk retningslinje for fysioterapi til patienter med rygsøjlegigt/morbus Bechterew, som beskriver sygdomskomplekset og træningen detaljeret, men også beskriver hele den fysioterapeutiske proces fra start til slut. Desuden er rygsøjlegigt/morbus Bechterew en relativ sjælden sygdom, og derfor har de fleste praktiserende fysioterapeuter kun kontakt med få patienter og en beskeden erfaring med behandlingen af denne patientgruppe.

Den evidensbaserede viden er fundet ved en proces startende med litteratursøgning, udvælgelse af relevante artikler, vurdering af metodekvalitet, udregning af forskellige effektmål og endelig markering af de erfaringsbaserede anbefalinger med evidensniveau eller opstilling af anbefalinger udelukkende baseret på evidens. Udvælgelsen af relevante artikler fra litteratursøgningen er kun foretaget af JOR, og risikoen for at overse en relevant artikel kunne være minimeret ved at en anden person også var med i processen med at udvælge relevante artikler. Imidlertid har vi ikke kunnet finde, at der mangler relevante RCT mht. træning og anden behandling ift. de nyeste systematiske review på området (O´Dwyer 14, Giannotti 14, Lubrano 15).

Hele evidensen bygger udelukkende – med en nogle få undtagelse - på studier om morbus Bechterew, hvilket måske ikke er så mærkeligt, da konceptet/diagnosen rygsøjlegigt (aksial spondyloartrit) først er fremkommet i 2009. ”Axial spondylarthritis” indgår i søgekriterierne sammen med ”ankylosing spondylitis” i opdateringen for 2014 og 2015. Søgekriterierne for 2016 indeholder termerne "ankylosing spondylitis", "spondyloarthritis" og termer tilpasset de enkelte databaser f.eks. ""spondylarthropathies" i Medline/Pubmed. Der er søgt med OR mellem alle termer.

Evidensen har været uklar om, der er en øget forekomst af hjertekarsygdom ved morbus Bechterew ift. normalbefolkningen. Imidlertid er der i løbet af 2015 kommet to store registerstudier, som har vist en relativ stor overdødelighed ved morbus Bechterew især pga. hjertekarsygdom ift. normalbefolkningen (Haroon 15, Exarchou 15). Disse nye registerstudier har frembragt ny viden om, at patienter med morbus Bechterew har en øget risiko for tidlig død pga. hjertekarsygdom – en risiko som er næsten på højde med risikoen for tidlig død ved leddegigt (Exarchou 15). Denne nye viden anser vi for at være så vigtig, at vi har valgt at medtage disse to studier i de kliniske retningslinjer. Dette har endvidere medført, at vi har foretaget nye litteratursøgninger, som har haft til formål at belyse problemstillingen om træning kan nedsætte risikoen for hjertekarsygdom og tidlig død.

Metodekvalitet af træningsstudierne er bedømt af JOR og af en gruppe fysioterapeutstuderende på University College Lillebælt i forbindelse med en bacheloropgave. Kvaliteten af de kliniske interventions studier er vurderet ud fra tjeklister om metodekvalitet fra Medicinsk Teknologivurdering, Sundhedsstyrelsen. Vurderingen af metodekvaliteten er sammenlignet med vurderingen i PEDro (Physiotherapy Evidence Database), og vurderingen er stort set ens. Ved uoverensstemmelse er der argumenteret for vores vurdering i bilag S. Som det ses af bilag E2-E6 ville effekten af træningen være blevet højere, hvis resultaterne af de 9 nedklassificerede RCT var blevet inkluderet i analyserne. Det er et kendt fænomen, at der findes højere effekter af en behandling i studier med lavere evidensniveauer end i RCT med god metodekvalitet.

Træningsinterventionen er generelt dårligt og mangelfuldt beskrevet i næsten alle studier. Vi vurderer, at træningsinterventionerne må betragtes som værende forskellige interventioner, og det derfor ikke giver mening at lave metaanalyser med vægtning af antal patienter, som indgår i studierne. Generelt er der en relativ dårlig effekt af træning i RCT på bevægelighed og kondition, hvilket i nogen grad kan skyldes at træningsinterventionerne ikke er givet i sufficiente doser (Dagfinrud 11). Imidlertid er effekten af træning ikke alene afhængig af intensitet og træningsmængde, men også af de enkelte øvelsers potentiale til at forbedre det effektmål, man ønsker at forbedre. Vi har derfor lavet en analyse om de enkelte delelementer og øvelser i træningsinterventionerne har potentiale til at forbedre de anvendte effektmål. Endvidere har vi beregnet effekten af interventionen på forskellige måder i hvert studie. Vi har lavet en simpel beregning af forbedringen i procent fra start til slut for hver intervention. Desuden har vi lavet en beregning af den kliniske relevante effekt efter metoden anvendt af ”Philadelphia Panel”, hvor effektforskellen udregnes i procent mellem interventionsgruppen og kontrolgruppen, hvor der også indgår en vægtning af antal patienter i hver gruppe (Albright 01). Endelig har vi beregnet Cohen’s d som effect size mellem interventionsgruppen og en imaginær kontrolgruppe med samme antal patienter og en stationær tilstand. Denne antagelse, at den imaginære kontrolgruppe har en stabil og uforandret status over 3-16 uger, anser vi for at være sandsynligt og acceptabelt. Erfaringen viser, at på gruppeplan er der ingen forandring i effektmål over så kort tid, hvis gruppen fortsætter med det de plejer. Effect size er en måde at vurdere om en effekt er stor eller lille i forhold til den generelle spredning af effekten i grupperne. Imidlertid er graderingen af effect size med <0,2 (ingen), ≥0,2 (lille), ≥0,5 (moderat) og ≥0,8 (stor) beroende på et statistisk skøn, mens det er mere gennemsigteligt og forståeligt med en procentangivelse på effektforbedringen. At der er en klinisk relevant effekt, hvis den relative effektforskel er >15%, beror også på et skøn, men bygger dog på undersøgelser, som har undersøgt, hvornår patienter anser, at der er en klinisk relevant effekt (Albright 01). For at få en vurdering af om træning har en effekt på de enkelte effektmål, har vi anvendt median- værdien for effect size på træningsgruppeplan uden at tage hensyn til antal patienter i grupperne. Dette effektmål indikerer, hvor effekten ligger ved de hidtil udførte træningsinterventioner.

Da morbus Bechterew er en kronisk progressiv gigtsygdom, kan man stille spørgsmålstegn ved nytten af de hidtil foretagne kortvarige studier, hvor inklusionskriteriet primært har været diagnosen morbus Bechterew. Principielt er det nytteløst, at se om 3-16 ugers træning har en effekt, hvis der ikke fortages nogen form for opfølgende foranstaltninger og vedvarende interventioner. Der mangler længerevarende RCT, som kan fortælle os, om der er forskel i effekten af forskellige former for interventioner, både med hensyn til træningsindhold, tilrettelæggelse af træning, monitorering og opfølgning m.m. Det vil stadig være relevant, at foretage kortvarige studier, hvis der ud over diagnosen også er en relevant klinisk problemstilling, som krævede en kortvarig intervention, f.eks. forværring af funktionsevne og bevægelighed efter en episode med forhøjet sygdomsaktivitet.

Der er ingen tvivl om, at et vigtigt sigte med træningen er at forebygge udvikling af hjertekarsygdom og dermed nedsætte risikoen for tidlig død. Dette kræver en kontinuerlig og regelmæssig træning mindst to gange om ugen med en sufficient træningsdosis for at kunne forbedre eller bevare konditionen og/eller muskelstyrken. Der er fremkommet et studie, som viser, at træning af inspirationsmuskler 3 gange om ugen i 8 uger øger konditionen signifikant med 16% (Dragoi 15). Det er imidlertid et lille studie, så det kræver flere studier for at dokumentere, at denne træningsform kan forbedre konditionen hos patienter med morbus Bechterew. Monitorering af konditionen synes at være den bedste måde at sikre, at træningen gives i sufficiente doser for at kunne nedsætte risikoen for hjertekarsygdom. Patienter med hjertekarsygdom har også gavn af tilpasset træning for at nedsætte risikoen for tidlig død (Barons 15, Exarchou 15).

Specifik træning har en god effekt på at bedre bevægelighed og kondition, hvilket er i overensstemmelse med vores viden om træningens specificitet (Reilly 09). Træning iht. principper i Global Posture Reeducation har en moderat til god effekt på alle effektmål i BASMI, hvilket er bemærkelsesværdigt, da træningen kun foregik én gang om ugen i 15 uger (F.-Penas 05). Træningen består især af udspændingsøvelser af fire forskellige muskelkæder. Ifølge teorien i GPR er udspænding af en isoleret muskelgruppe ineffektiv, da en effektiv udspænding kræver at alle musklerne i en muskelkæde udspændes på samme tid. Træningen har en signifikant bedre effekt end et såkaldt konventionelt træningsprogram mht. alle fem mål i BASMI, bortset fra nakke-vægafstanden. Selv om resultaterne er lovende, kræver det flere undersøgelser for at fastlægge om udspænding efter principperne i GPR er mere effektive end udspænding af isolerede muskelgrupper, da der kun er det ene studie med 45 patienter, som har anvendt en træningsintervention med GPR.

Træningen må i de fleste træningsinterventioner betegnes som uspecifik træning, da træningsinterventionerne er så dårlig beskrevet i de fleste studier, at det ikke er muligt, at vurdere om de indeholder øvelser, som har potentiale til at forbedre specifikke effektmål. Disse uspecifikke træningsinterventioner har en dårlig effekt på at bedre bevægeligheden og konditionen. Dette kan tyde på at disse træningsinterventioner ikke har anvendte øvelser, som har haft potentiale til at forbedre bevægeligheden og ikke anvendt sufficiente træningsdoser for at forbedre konditionen. Endvidere har de få antal patienter i de fleste studier også krævet, at der skal være en relativ stor effektforbedring for at kunne vise en signifikant effekt af træningen. Træning af muskelstyrke indgår i flere træningsinterventioner, men den anvendte træningsdosis er oftest uklar, og kun et studie har anvendte et mål for muskelstyrke. Dette studie fandt kun en 5% forbedring i håndtrykskraften, og håndtrykskraften blev ikke specifikt trænet (Hsieh 14).

Uspecifik træning har en god effekt på smerter og træthed. Det tyder på at træning i almindelighed har en god effekt på førnævnte effektmål, og det tyder ikke på at en form for træning har en bedre effekt end en anden form for træning. Det er dog uklart om træningsintensitet og –mængde har indflydelse på effekten af førnævnte effektmål. Der er en varierende grad af effekt på sygdomsaktivitet mål med BASDAI. Denne forskellige effekt kan skyldes forskellig grad af sygdomsaktivitet ved baseline i de forskellige studier. Ingen studier har til formål, at mindske sygdomsaktivitet hos patienter med moderat til høj sygdomsaktivitet. Det er uklar om træningsintensitet og –mængde har indflydelse på effekten af førnævnte effektmål. Generelt har træning ingen effekt på morgenstivhed, livskvalitet og depression. Der er få studier, som har anvendt disse effektmål, og ingen har primært haft til formål at forbedre disse effektmål.
Endvidere har uspecifik træning en meget varierende grad af effekt på BASFI, hvor halvdelen af studierne ingen effekt fandt. Det tyder på, at det ikke er helt ligegyldigt, hvilken form for træning og i hvilken dosis at træningen udføres på. BASFI er sammensat af 10 elementer, hvor de 8 elementer er meget forskellige specifikke funktioner. Det vil derfor kræve et relativt omfangsrigt træningsprogram, som indeholder specifikke øvelser, som har potentiale til at forbedre flere af de 8 funktioner, for at forvente at træningen har en effekt på BASFI. Patient Specific Functional Scale (PSFS) har bedre mulighed for at afdække patientens specifikke funktionelle problemer end BASFI. Dette giver bedre muligheder for at designe et træningsprogram, som har potentiale til at afhjælpe patientens specifikke problemer, og en effektforbedring på det specifikke problem kan direkte måles.

Der er flere forhold som kan have indflydelse på resultaterne i træningsstudierne. Patientmaterialet i studierne kan have været forskelligt, og derfor haft indflydelse på effekten af træningen, også selv om diagnosen er stillet af en reumatolog, og der har været eksklusion af de patienter, som ikke har været i stand til at træne. Der har kun i få studier været eksklusion af patienter, som trænede regelmæssigt. Da studierne generelt har haft få patienter, er der risiko for at i nogle studier har træningsgruppen bestået af relativ mange utrænede patienter og i andre studier af relativ mange trænede patienter. Der er ingen tvivl om, at alt andet lige, vil en utrænet patientgruppe få en bedre effekt af træning end en trænet patientgruppe. Der har endvidere ikke været angivet, hvornår effektmålingen af bevægelighed er foregået. Er effektmålingen foretaget umiddelbart efter afslutning af den sidste træningsseance, kan det have indflydelse på at effektmålene er blev bedre, end hvis de blev foretaget dagen efter træningen. En undersøgelse har således påvist at 45 min. efter 30 min. med træning på kondicykel var der en bedring i Schobers test, nakke-vægafstand, finger-gulvafstand og brystekspansion, men at effekten var væk efter 3-5 timer (Carbon 96).

Arbejdsgruppen mener, at fysioterapeutisk intervention på et acceptabelt fagligt niveau kræver en basal viden om rygsøjlegigt/morbus Bechterew, men også erfaring i at kunne tilpasse træning og behandling efter patienternes varierende grad af sygdomsaktivitet, tilstedeværelse af mulige komplicerende sygdomsforandringer og sygdommens progressive natur. Denne erfaring opnås kun ved kontinuerlig kontakt med et tilstrækkeligt antal patienter med morbus Bechterew. Arbejdsgruppen mener, at en fysioterapeut kontinuerligt skal have kontakt med mindst 10 patienter med morbus Bechterew for at opnå en tilstrækkelig god erfaring på området. Det kræver et optagelsesområde med 20.000 personer, da forekomsten er 0,1%, og det anslås at ca. halvdelen går til fysioterapi på et givent tidspunkt. Alle praktiserende fysioterapeuter med overenskomst kan behandle patienter med morbus Bechterew under den vederlagsfrie ordning, så i dag er det ikke muligt overenskomstmæssigt at samle behandling på et optimalt antal klinikker rundt om i landet. Selv om denne kliniske retningslinje skulle gøre det nemmere for den uerfarne fysioterapeut at udføre en tilstrækkelig god behandling til nogle få patienter, så løser den kliniske retningslinje ikke problemet mht. at få tilstrækkelig med erfaring gennem den daglige kliniske praksis. Et tiltag til at samle behandlingen på færre klinikker kunne være at fysioterapeuter med interesse og erfaring i behandling efter særlige kriterier kunne optages på en liste på Gigtforeningen for morbus Bechterews hjemmeside.

Der kan anvendes forskellige metoder til systematisk indsamling af den kliniske erfaring. Vi har valgt at anvende Delphi-metoden, fordi metoden har vist sig at være velegnet til at opnå konsensus ved udarbejdelse af kliniske retningslinjer (Murphy 98). Endvidere har JOR tidligere anvendt metoden til udarbejdelse af de erfaringsbaserede anbefalinger i Kliniske retningslinjer for fysioterapi til patienter med knæartrose fra 2011. Delphi-processen er foregået elektronisk pr. e-mail mellem JOR og de 11/12 deltagende fysioterapeuter i Delphi-panelet. Denne metode har den fordel, at kommunikationen er gratis og kan foregå hurtig. Svagheden er, at der skal udformes mange anbefalinger, da anbefalingerne skal være præcise og entydige. Indeholder et forslag til en anbefaling flere elementer, skal anbefalingen derfor også opdeles i en anbefaling for hvert element, da det er muligt at en eller flere deltagere kun vil anbefale det ene element, men ikke det andet. En anden svaghed er, at der ikke er kommunikation mellem deltagerne. Det indebærer, at de udarbejdede anbefalinger ikke indeholder svar på, hvorfor fysioterapeuten skal gøre, som der står i anbefalingen. Arbejdsgruppen har derfor bestræbt sig på, at komme med kommentarer til anbefalinger, som arbejdsgruppen vurderer har behov for en mere udførlig forklaring end bare ordlyden i anbefalingen.

Det har vist sig, at man ikke får bedre eller mere præcise resultater ved at anvende erfaringer fra mere end ca. 20 deltagere i Delphi-processen, dog anses en proces i en gruppe på omkring 12 deltagere at give en rimelig reliabilitet i vurdering på gruppeniveau (Murphy 98). Den kliniske praksis i denne retningslinje bygger på 11/12 fysioterapeuters erfaringer, så vi anser at anbefalingerne afspejler den kliniske praksis i Danmark hos fysioterapeuter med interesse i morbus Bechterew. Vi har søgt efter 20 fysioterapeuter, som havde erfaring med behandling af patienter med morbus Bechterew og har været uddannet i mindst 5 år. Vi har kun søgt efter fysioterapeuter med erfaringsbaserede kundskaber, da vi ikke har kendskab til fysioterapeuter, som arbejder videnskabeligt med fokus på rygsøjlegigt eller morbus Bechterew. Vi har søgt bredt og på forskellige niveauer efter fysioterapeuter med ekspertise i at behandle morbus Bechterew. Muligvis har vi mistet nogle få potentielle fysioterapeuter ved ikke at have henvendt os til de forskellige selskaber for fysioterapi i Danmark. Vores henvendelser resulterede i hvervning af 7 fysioterapeuter fra sekundær sektoren. Der mangler en fysioterapeut fra Aalborg Universitetshospital, for at samtlige fire universitetshospitaler er repræsenteret. Endvidere er et af Gigtforeningens Sano-centre og genoptræningscentret Montebello i Spanien repræsenteret. Der henvendte sig kun 5 praktiserende fysioterapeuter, heraf to fra Aarhus og tre fra Region Sjælland. Der mangler altså praktiserende fysioterapeuter fra Region Hovedstaden, Region Syddanmark og Region Nordjylland. Det manglende antal fysioterapeuter fra primærsektoren kan skyldes, at der reelt ikke findes mange fysioterapeuter, som har erfaring med at behandle tilstrækkelig mange patienter med morbus Bechterew til, at de føler, at de har en god ekspertise på området. En anden forklaring kan være, at interessen for at deltage har været for lille ift. forventningen om arbejdsbyrdens størrelse ved at deltage. Selv om de erfaringsbaserede anbefalinger ikke er repræsentative for en landsdækkende behandling af patienter med morbus Bechterew, så er der ikke noget der tyder på, at fysioterapeuterne i Delphi-panelet ikke skulle repræsentere gruppen af de mest erfarne fysioterapeuter med behandling af patienter med morbus Bechterew. Vi vurderer derfor, at der er stor sandsynlighed for, at de erfaringsbaserede anbefalinger afspejler den bedst tænkelige praksis i Danmark.

Der er relativ stor enighed i Delphi-panelet mht. til at vurdere vigtigheden af de udarbejdede og opstillede anbefalinger. Det kan ikke udelukkes, at den 100% enighed på mange anbefalinger skyldes den anvendte metode i sidste runde af Delphi-processen i hver af de tre dele. Alle anbefalinger med mere end 50% enighed om at en anbefaling har stor eller nogen vigtighed i næstsidste runde, er på forhånd markeret som værende af stor eller nogen vigtighed i sidste runde. Deltagerne skal altså aktivt nedgradere en anbefaling markeret som havende stor vigtighed ved at flytte markeringen fra den præudfyldte rubrik til en rubrik med en mindre grad af vigtighed end stor vigtighed. Tilsvarende skal de aktivt enten nedgradere eller opgradere en anbefalingen markeret som havende nogen vigtighed.

Afprøvningen af denne kliniske retningslinje på 5 klinikker for fysioterapi og på Kong Chr. X´s Gigthospital i Gråsten viser, at fysioterapeuterne synes at de kliniske retningslinjer kan være lidt uoverskuelige. Imidlertid synes de også, at de har gavn af den omfangsrige og detaljerede beskrivelse af relevante kliniske problemstillinger i deres kliniske dagligdag. Vi har forsøgt at gøre anbefalingerne mere overskuelige ved at farvemarkere de anbefalinger, som arbejdsgruppen mener er de mest centrale og vigtigste anbefalinger. Vi har også lavet en QUICK GUIDE, som kan anvendes til at få et overblik over de kliniske retningslinjer og mest central anbefalinger.

Denne kliniske retningslinje anbefaler træning til patienter med rygsøjlegigt/morbus Bechterew, hvilket er i overensstemmelse med kliniske retningslinjer fra Dansk Reumatologisk Selskab og Internationale kliniske retningslinjer. Fokus i træningen skal være på at forebygge hjertekarsygdomme og tidlig død, samt ved morbus Bechterew at bevare funktionsevnen og bevægeligheden så godt som muligt. For at sikre at behandlingen er effektiv, mener vi, at det er vigtigt at følge disse patienter med monitorering af kondital og bevægelighed.

Det er en stor udfordring at fastholde patienten i et kontinuerligt træningsforløb, og finde en hensigtsmæssig opgavefordeling mellem superviseret træning og selvtræning, således at målet med træningen kan nås. Forudsætningen for ovennævnte er et godt samarbejde med patienten.